Nijmegen Breakage Syndrome (NBS) Italian website

Descrizione della Malattia
Bibliografia

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La Nijmegen Breakage Syndrome (NBS) fu delineata nel 1981 da C. Weemaes e colleghi (Nijmegen, Olanda), i quali osservarono una famiglia olandese con genitori consanguinei e due figli affetti da microcefalia, ritardo di crescita, anomalie cutanee, ritardo mentale e immunodeficienza; nelle colture linfocitarie del paziente più giovane fu osservata un'elevata incidenza di riarrangiamenti coinvolgenti i cromosomi 7 e 14. Da allora circa 200 casi sono stati identificati in tutto il mondo e un Registro Internazionale della NBS è attualmente tenuto a Nijmegen. Il gene NBS1 (le cui mutazioni bialleliche causano la NBS) è stato identificato nel 1998.
La NBS è considerata una malattia autosomica recessiva rara, ma la sua effettiva prevalenza resta sconosciuta. La malattia sembra più frequente nell'Europa centro-orientale e i pazienti NBS di origine slava condividono un aplotipo comune con un'unica mutazione 657del5 (più del 90% di tutti i pazienti NBS sono omozigoti per questa mutazione). La frequenza dei portatori dell'allele 657del5 è stata studiata in tre popolazioni di origine slava (Polonia, Repubblica Ceca, Ucraina) e valutata in 1/177.

La NBS è stata riportata anche in Stati Uniti, Francia, Regno Unito, Spagna, Turchia, Marocco, Argentina, Cile e Nuova Zelanda.

In Italia sono stati descritti quattro pazienti NBS. Uno proviene dal nord-est Italia ed è omozigote per la mutazione 657del5. In altri due pazienti italiani sono state identificate due mutazioni private diverse (742ins2 e 835del4). Una bambina di origine marocchina nata in Italia è risulta omozigote per una ulteriore mutazione (900del25).

La paziente italiana omozigote per la mutazione 742ins2 ha oggi 53 anni.

Fenotipo clinico

Citogenetica e fenotipo cellulare

Biologia molecolare


Pagina aggiornata il: 18 maggio 2007