Nijmegen Breakage Syndrome (NBS) Italian website

Gestione Clinica e Trattamento
Bibliografia

Questo sito web tratta in termini generali la gestione clinica, la diagnosi, le opzioni di trattamento della malattia e la consulenza genetica. Le informazioni qui contenute non possono in alcun modo essere sostitutive di una consulenza medica per il singolo paziente o famiglia. 


Data l'elevata radiosensibilità dei pazienti NBS, l'utilizzo di radiazioni ionizzanti deve essere evitato a scopo terapeutico e, se non strettamente necessario, anche a scopo diagnostico.



Una valutazione del profilo immunologico è richiesta al momento della diagnosi. In seguito è necessario seguire l'evoluzione dell'immunità umorale (ogni 6 mesi) e cellulare (una volta all'anno).
Le infezioni devono essere attentamente monitorate e trattate adeguatamente. Uno screening per le infezioni da virus di Epstein-Barr, citomegalovirus, virus dell'epatite B e virus dell'epatite C è indicato annualmente, o qualora vi sia un sospetto di infezione.
Una terapia endovenosa con immunoglobuline [IVIG] può rendersi necessaria in rapporto al grado di immunodeficienza ed è indicata nei pazienti con agammaglobulinemia e in tutti i bambini con bassi livelli di IgG2. Prima dell'inizio della IVIG
, nei pazienti con deficit di IgA, è necessario determinare la presenza di anticorpi anti-IgA. In questi casi, la somministrazione sottocutanea di immunoglobuline va preferita.
La profilassi antibiotica è opportuna nei bambini con infezioni urinarie legate a malformazioni congenite e può essere considerata anche per pazienti con infezioni respiratorie ricorrenti.

Recentemente, New et al. (2005) hanno descritto l'impiego del trapianto di midollo osseo (TMO) per la
NBS.
Nel loro paziente era stato posto il sospetto diagnostico di Anemia di Fanconi (FA) e, all'età di 3 anni, il bambino ha subito un TMO
nel tentativo di correggere la sua immunodeficienza severa. Il regime di condizionamento pre-trapianto è stato adeguato alla diagnosi di FA (con una dose ridotta di agente alchilante ed irradiazione), ed è stato ben tollerato senza complicazioni significative.
Nel paziente è stata successivamente dimostrata la presenza di una mutazione
omozigote 1089C>A nel gene NBS1, e la diagnosi è stata modificata in NBS.
A 3 anni di distanza, il trapianto mostra un attecchimento stabile con un chimerismo: 80% di cellule mononucleate del donatore, sebbene vi sia solo il 10% di cellule mieloidi del donatore. Sebbene sia necessario un follow-up accurato, l'immunodeficienza del paziente sembra essere stata curata con successo dal TMO, poiché il bambino mostra una normale immunità cellulo-mediata (valutata mediante la conta delle cellule T e la risposta proliferativa ai mitogeni) e una normale immunità umorale (valutata come una normale risposta agli antigeni vaccinali).
Come sottolineato dagli Autori, rimane la preoccupazione per la possibile tossicità a breve e lungo termine del regime di condizionamento nella NBS, compreso un rischio aumentato di sviluppare neoplasie. Comunque, è possibile che il TMO, utilizzando un protocollo modificato per il condizionamento, abbia in futuro un ruolo nel trattamento dei pazienti NBS con immunodeficienza severa.

È necessario istituire uno screening sistematico e periodico della patologia tumorale, in particolare delle neoplasie ematologiche che rappresentano l'85-90% dei tumori nei pazienti NBS.
Il trattamento delle neoplasie può risultare difficile. Le dosi di radiazioni e i farmaci chemioterapici utilizzati nei protocolli convenzionali di terapia possono risultare letali per i pazienti NBS o portare a complicanze tossiche severe e/o a neoplasie secondarie. Il raggiungimento di una remissione a lungo termine è comunque possibile e un trattamento curativo della malattia neoplastica deve essere tentato. A questo scopo è necessaria l'adozione di un protocollo terapeutico modificato: la radioterapia e i farmaci radiomimetici devono essere esclusi, ed anche gli agenti alchilanti e le
epipodofillotossine dovrebbero essere evitati; la dose di methotrexate dovrebbe essere limitata e le dosi dei farmaci chemioterapici in generale dovrebbero essere ridotte ed è comunque opportuna una stima della tolleranza e del dosaggio individuali.
Cardiomiopatia indotta da antracicline è stata riportata in una paziente, pertanto è raccomandato un monitoraggio ecocardiografico. Anche il monitoraggio sistematico, in particolare della risposta ematologica, e i trattamenti di supporto sono essenziali durante la terapia.

La Risonanza Magnetica Nucleare (RMN
) e l'ecografia sono le metodiche di scelta quando la diagnostica per immagini è necessaria.
La RMN del capo può rivelare la presenza di anomalie di sviluppo del sistema nervoso centrale e tumori solidi. La RMN del torace e di addome/pelvi consente l'identificazione di masse tumorali.
L'ecografia dell'addome mostra anomalie delle vie urinarie, milze multiple o accessorie, e linfonodi ingranditi. L'ecografia pelvica nelle femmine può dimostrare la presenza di ovaie piccole omoecogene simili a streak e un utero infantile.

Possono rendersi necessari la correzione chirurgica delle malformazioni (es. atresia anale, polidattilia) e il trattamento dell'idrocefalia.

Lo sviluppo puberale, che
può essere ritardato o assente, deve essere monitorato, in particolare nelle femmine, e una valutazione endocrinologica dell'asse ipofisi-gonadi è raccomandata. Quando si confermi la presenza di insufficienza ovarica/ipogonadismo ipergonadotropo, va considerata l'opportunità di instaurare una terapia ormonale sostitutiva al raggiungimento dell'età adeguata.

Un follow-up periodico
è indicato in tutti i pazienti anche per il monitoraggio dell'accrescimento.

Può essere necessario un supporto neuropsichiatrico ed educativo ed è opportuno iniziare precocemente una terapia del linguaggio per stimolarne lo sviluppo e per correggere problemi di articolazione.

Data la presenza di instabilità cromosomica, vi è l'indicazione all'assunzione di un supplemento di vitamina E e di acido folico in dosi appropriate per il peso corporeo.

Non esiste una terapia specifica per la NBS.


Pagina aggiornata il: 18 maggio 2007